• Langue : Anglais
• Discipline : Médecine. Pédiatrie
• Identifiant : 2021LILUM525
• Type de thèse : Doctorat de médecine
• Date de soutenance : 18/10/2021

Résumé en langue originale

Introduction : l'ostéomyélite chronique récurrente multifocale (OCRM) est une pathologie osseuse auto-inflammatoire, caractérisée par des lésions ostéolytiques stériles souvent multiples et évoluant en poussées. Elle peut être se compliquer de tassement vertébral et d'une diminution de la qualité de vie. L’objectif de notre travail était de comparer les patients ayant une atteinte vertébrale avec ceux n’en ayant pas dans le cadre d’une OCRM sur les caractéristiques démographiques, cliniques, radiologiques et thérapeutiques. Matériel et méthodes : une étude rétrospective était réalisée sur des enfants âgés de 1 à 18 ans suivis au CHU de Lille entre 2012 et 2021 pour une OCRM. Les données étaient collectées au moment du diagnostic, à 2 ans et/ou à la dernière consultation de suivi. Résultats : trente-cinq patients étaient inclus, dont 24 filles (68,6%). Dix-sept patients (48,6%) présentaient une atteinte vertébrale au diagnostic, dont 4 avec tassement vertébral. Aucune différence significative n’était mise en évidence entre les patients avec atteinte vertébrale et les autres. L'âge médian des premiers symptômes était de 9,9 ans (espace interquartile 8,3 – 10,8) avec un délai diagnostic médian de 12 mois (5 – 19,5). La durée de suivi médiane était de 44 mois (28 – 57,5). Au diagnostic, 34 patients (97%) présentaient une douleur osseuse. Douze patients (34%) avaient des signes inflammatoires locaux. Onze patients (31%) présentaient des signes généraux. L’atteinte vertébrale était cliniquement silencieuse chez la moitié des patients, y compris 2 patients avec tassement vertébral. Deux cent huit lésions osseuses étaient répertoriées (1 à 18 par patient, médiane 5), principalement localisées aux membres inférieurs : 49 lésions autour du genou (23,5%), 48 lésions autour de la cheville (23,1%), ainsi que 32 au rachis (15,4%) et 29 au bassin (13,9%). Une biopsie osseuse était réalisée chez 18 patients (51%). Trente-deux patients (91,4%) étaient traités par AINS ; 29 (82,9%) par des bisphosphonates. Treize patients (37,1%) recevaient un traitement de troisième ligne (anti-TNF n=9, méthotrexate n=4, azathioprine n=2). A la dernière consultation de suivi, 11 patients (31,4%) étaient en rémission complète ; 13 (37,1%) en rémission avec un traitement. Onze patients (31,4%) présentaient encore une maladie active. Les 4 patients avec tassement vertébral initial conservaient des séquelles radiologiques ; 2 d’entre eux étaient en rémission complète. Conclusion : l’OCRM peut entraîner des séquelles osseuses persistantes malgré un bon contrôle de la maladie. Un remodelage osseux peut entraîner une évolution favorable. Le diagnostic de l’atteinte vertébrale est un enjeu majeur pour favoriser la meilleure évolution structurale et fonctionnelle possible.

Résumé traduit

Introduction: Chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO) is an autoinflammatory bone disease, characterized by sterile osteolytic lesions, often multiple with a relapsing and remitting evolution. It can be complicated by vertebral collapse and spinal deformity. The objective of our study was to compare demographic, clinical, radiological and therapeutic characteristics of CRMO patients between those with and those without vertebral involvement. Material and methods: we concluded a retrospective study on children aged 1 to 18 years followed up at the Lille University Hospital between 2012 and 2021 for CRMO. Data were collected at the time of diagnosis, at 2 years and/or at the last follow-up visit. Results: Thirty-five patients were included, with 24 girls (68.6%). Seventeen patients (48.6%) had vertebral involvement at diagnosis, including 4 with vertebral collapse. The median age at onset of symptoms was 9.9 years (range 8.3 - 10.8) with a median diagnostic delay of 12 months (5 - 19.5). The median follow-up time was 44 months (28 - 57.5). At diagnosis, 34 patients (97%) had bone pain. Twelve patients (34%) had local inflammatory signs. Eleven patients (31%) had general signs. Vertebral involvement was clinically silent in half of the patients, including 2 with vertebral collapse. Two hundred and eight bone lesions were identified (1 to 18 per patient, median 5), mainly located in the lower limbs: 49 lesions around the knee (23.5%), 48 lesions around the ankle (23.1%), as well as 32 in the spine (15.4%) and 29 in the pelvis (13.9%). Bone biopsy was performed in 18 patients (51%). Thirty-two patients (91.4%) were treated with NSAIDs; 29 (82.9%) with bisphosphonates. Thirteen patients (37.1%) received DMARDs. At the last follow-up visit, 11 patients (31.4%) were in complete remission; 13 (37.1%) in remission with treatment. Eleven patients (31.4%) still had active disease. Vertebral collapse persisted in all 4 patients; 2 of them were in complete in remission. Conclusion: CRMO can lead to persistent bone sequelae despite good disease control. Bone remodeling may result in a favorable outcome. Diagnosis of vertebral involvement is a major issue to promote the best possible structural and functional evolution.